Wewnątrzczaszkowe przetoki tętniczo-żylne opony twardej to heterogeniczna grupa patologii naczyniowych charakteryzujących się nieprawidłowymi połączeniami tętniczo-żylnymi w obrębie opony twardej. Te patologiczne połączenia mogą występować między tętnicami opony twardej lub miękkiej a żyłami lub zatokami żylnymi opony twardej, kory mózgowej lub pajęczynówki. Podczas gdy niektóre przetoki mogą pozostać bezobjawowe, inne mogą prowadzić do poważnych konsekwencji klinicznych. Mogą powodować różne objawy, w tym okulistyczne. Nieinwazyjne badania neuroobrazowe mają kluczowe znaczenie w ich diagnozie, a podstawową metodą leczenia jest terapia wewnątrznaczyniowa. W niniejszej pracy przedstawiono przypadek 36-letniego pacjenta skierowanego na oddział neurologii z powodu obustronnego obrzęku tarczy nerwu wzrokowego i postępującego pogorszenia ostrości wzroku, u którego później zdiagnozowano wewnątrzczaszkową przetokę tętniczo-żylną opony twardej. Biorąc pod uwagę rzadkość tego schorzenia, przedstawiony opis przypadku ma na celu pogłębienie wiedzy lekarzy na temat wewnątrzczaszkowych przetok tętniczo-żylnych opony twardej, ich procesów diagnostycznych i strategii leczenia.